DIAGNOSTICA MOLECOLARE E GENETICA MEDICA Prima lezione 2009: GENOMA UMANO e sua organizzazione • • • Prof. Massimo Zollo E-mail : [email protected] Riceve il venerdi dalle 15:00 alle 16:00 • • • • Libri da consultare Genetica in Medicina (Thompson and Thomson)- Idelson Gnocchi Tom Strachan: Genetica Umana Molecolare UTET Eredita’ Cummings- II edizione EdiSES STUDENTS AREA: LESSONS IN MEDICAL GENETICS http://www.ceinge.unina.it/~zollo/zollo.webpage.htm GENETICA E’ LA SCIENZA CHE STUDIA: Î La variabilità biologica degli organismi viventi Î La trasmissione dei caratteri da un organismo ad un altro o da una cellula ad un’altra Î Il ruolo del genoma (patrimonio genetico), ed in particolare dei geni, nei processi fondamentali della vita (morfogenesi, sviluppo,metabolismo etc…..) EVOLUZIONE DELLA GENETICA UMANA - Ereditarietà e variabilità - Geni malattia e mutazioni - Funzione genica e patogenesi - Terapia Genica TAPPE IMPORTANTI DELLA GENETICA (1) 1859 DARWIN Î Natura ereditaria della variabilità delle specie 1865 MENDEL Î Leggi che regolano la trasmissione dei caratteri 1902 GARROD Î Primo esempio umano di ereditarietà mendeliana 1941 BEADLE e TATUM Î Un gene - un enzima 1953 WATSON e CRICK Î Struttura del DNA TAPPE IMPORTANTI DELLA GENETICA (2) Anni ‘50 Tecniche per lo studio dei cromosomi Anni ‘70 Tecniche per l’analisi e la manipolazione del DNA Anni ‘80 Identificazione di geni umani coinvolti in malattie ereditarie Anni ‘90 Progetto Genoma Umano LE “AREE” DELLA GENETICA IN MEDICINA Genetica umana Genetica medica Medicina molecolare Genetica clinica Genetica biochimica Citogenetica Genetica molecolare - Genetica di Popolazione - Genetica dello Svilluppo - Genetica delle Cellule Somatiche DEFINIZIONI (1) - Malattia Congenita - Familiarità - Caso sporadico - Malattia a Carattere Ereditario - Genotipo - Fenotipo DEFINIZIONI (2) - Cellule Germinali - Cellule Somatiche - Genoma, Cromosoma, Gene - Mutazione e Polimorfismo - Tratto e Malattia CLASSIFICAZIONE DELLE MALATTIE GENETICHE - Malattie Monogeniche (Mendeliane) A.D., A.R., X-L. - Malattie Cromosomiche (Anomalie di numero e di struttura) - Malattie Multifattoriali (o Poligeniche) - Malattie da Mutazioni delle Cellule Somatiche - Malattie da Mutazioni nel Genoma Mitocondriale MALATTIE MONOGENICHE (MENDELIANE) - Dovute alla mutazione in un singolo gene - Rare (se prese individualmente) - Alto rischio di ricorrenza familiare - Pattern di ereditarietà (modalità di trasmissione) facilmente riconoscibile - ~ 7000 entità riconosciute - ~ 2000 con difetto biochimico conosciuto - Diagnosi molecolare e prenatale disponibile per molte (30-40%) ESEMPI DI MALATTIE MONOGENICHE - Talassemia - Emofilia A - Fibrosi Cistica - Distrofia Muscolare Duchenne - Deficit di G6PD (Favismo) - Fenilchetonuria - Neurofibromatosi - Anemia a Cellule Falciformi MALATTIE CROMOSOMICHE - Dovute alla deficienza od all’eccesso di interi cromosomi o frammenti di cromosoma (non un singolo gene ma molti geni) - Rare (trisomia 21 frequente) se prese individualmente ma frequenti come gruppo - Rischio di ricorrenza familiare molto variabile, secondo il tipo (da 1:2 a 1:1000) - Sintomi frequenti : ritardo mentale, bassa statura, segni dismorfici - Frequente causa di aborto - Frequenza: ~ 7/1000 neonati ESEMPI DI MALATTIE CROMOSOMICHE - Sindrome di Down (Trisomia 21) (Frequenza: ~ 1:800) - Trisomia 18 (Frequenza ~ 1:8000) - Trisomia 13 (Frequenza ~ 1:25000) - Sindrome di Klinefelter XXY (Frequenza: ~1:1000 maschi) - Sindrome di Turner XO (Frequenza: ~ 1:5000 femmine) MALATTIE MULTIFATTORIALI - Dovute al coinvolgimento di più geni (Poligeniche) - Molto frequenti - Comprendono vari tipi di malformazioni congenite e malattie frequenti dell’adulto - Modalità di trasmissione difficilmente riconoscibile - Interazione con l’ambiente - Basi molecolari e meccanismo patogenetico sconosciuti nella maggioranza dei casi - Predisposizione a sviluppare determinate patologie ESEMPI DI MALATTIE MULTIFATTORIALI - Diabete Mellito - Ipertensione - Labbro Leporino - Malattia Coronarica MALATTIE GENETICHE DA DIFETTO DELLE CELLULE SOMATICHE - Colpiscono di solito un unico tipo cellulare - Sono dovute in molti casi a una mutazione ereditata attraverso le cellule germinali (predisposizione) + una mutazione nelle cellule somatiche (“second hit”) ESEMPI : - Vari tipi di cancro MALATTIE MITOCONDRIALI - Sono dovute a mutazioni del genoma mitocondriale - Sono trasmesse esclusivamente per via materna ESEMPI : - Atrofia Ottica di Leber - Epilessia Mioclonica RUOLO DELLA GENETICA IN MEDICINA (1) DIAGNOSI : - Prenatale - Postnatale (Pre- o Post-sintomatica) - Di predisposizione - Screening di popolazione PREVENZIONE : - Consulenza genetica - Interruzione di gravidanza - Prevenzione dei sintomi RUOLO DELLA GENETICA IN MEDICINA (2) TERAPIA : - Terapia farmacologica - Terapia genica ALTRI : - Produzione di farmaci mediante tecniche di DNA ricombinante - Identificazione di agenti infettivi - etc... Difetti membrana Plasmatica Fibrosi cistica OMIM 219700 Cystic fibrosis transmembrane conductance regulator (CFTR) functions as a chloride channel and controls the regulation of other transport pathways. Mutations in the CFTR gene have been found to cause cystic fibrosis http://www.ncbi.nlm.nih.gov/entrez/ Tay-Sachs OMIM-272800 Tay-Sachs disease is caused by mutation in the alpha subunit of the hexosaminidase A gene . Is an autosomal recessive, progressive neurodegene rative disorder which, in the classic infantile form, is usually fatal by age 2 or 3 years. Malattia di Pompe OMIM 232300 Glycogen storage disease II, an autosomal recessive disorder, is the prototypic lysosomal storage disease. In the classic infantile form (Pompe disease), cardiomyopathy and muscular hypotonia are the cardinal features Sindrome di Menks: OMIM 309400 Menkes disease is caused by mutation in the gene encoding Cu(2+)-transporting ATPase, alpha polypeptide http://www.ncbi.nlm.nih.gov/entrez/query.fcgi?CMD=search&DB=omim Anti-senso RNA ..ma,siRNAs miRNA….oma NAT..toma Farmacogenoma ?METABOLOMA? • Noi siamo i nostri geni? (il genoma) • geni espressi (il trascrittom • il trascrittoma e l’ambiente GATTACA 1970, 20 anni prima http://www.torinoscienza.it/img/pd f/it/s10/00/0000/00000001.pdf • • • • • • • • • • • • • • • • • • • • • • • http://www.torinoscienza.it/img/pdf/it/s10/00/0000/00000001.pdf Il Progetto Genoma Umano Indice 1 Che cos'e il genoma? 2 1.1 Il sequenziamento . . . . . . . . 3 1.1.1 La tecnica del sequenziamento ...........4 1.2 Le unita di misura . . . . . . . . 5 2 Le nalita del PGU 5 3 La storia del Progetto 6 4 L'organizzazione - HUGO 7 5 I progetti ancillari 8 5.1 Variabilita genetica di popolazione ..............8 5.2 Il sequenziamento di altri genomi 9 6 Dove si trovano i risultati? 9 6.1 La gene bank . . . . . . . . . . . 9 6.2 I siti web . . . . . . . . . . . . . 10 7 Questioni bioetiche e aspetti commerciali 10 7.1 A chi appartiene il genoma umano? . . . . . . . . . . . . . . 10 7.2 Un Un ritorno dell'eugenetica? . . 1990-2001 Human Genome Sequenced! Clinton and Blair C. Venter Celera Genomis, Human Genome Science Cromosoma e creazione di organismo artificiale F.Collins The Human Genome Project Whitehead Institute, Center for Genome Research, Cambridge, MA Approccio a colpo da fucile a canna “shotgun” SANGER METODO DELLA TERMINAZIONE Dideoxy chain TERMINATOR The work for his second Nobel Prize awarded in 1980) was developing the technique still used today - 'dideoxy' or 'Sanger' sequencing In 1958 he was awarded the Nobel Prize for his work in “sequencing proteins” n i a ic lob m -g o n aβ e g e ll e d n io n e g e ge R el d a esone introne esone introne esone introne PROTEINA • • • • • • • • Genomi sequenziati: Lievito 6000 geni- 12 mil. coppie di basi C.Elegans 20000 geni-97.mil cp (1998) Arabidopsis Taliana,25.000geni-120 mil.cp (2000) Topo 30.000geni- 3,2 mil. cp (2002) Uomo 25.000 geni-3 miliardi cp (2003) Drosophila 13.600 geni,165 mil.cp (2000) E.coli 4300 geni, 4,6 mil.cp (1997) The Human Genome Project • The International Human Genome Sequencing Consortium published their results in Nature, 409 (6822): 860-921, 2001 • Celera Genomics published their results in Science, 291 (5507): 13041351, 2001 Progetto Genoma Umano 1990 -2003 The Human Genome Project medicine and the new genetics: anticipated benefits……! • improved diagnosis of disease • earlier detection of genetic predispositions to disease • rational drug design • gene therapy and control systems for drugs • personalized, custom drugs ? Sindrome di Melas OMIM-540000 MITOCHONDRIAL MYOPATHY Sindrome di kearn-Sayre OMIM 530000 mtDNA deletions in muscle of 3 patients with KSS DEGENERATION OF RETINAAND CARDIOMYOPATHY Le funzioni del mitocondrio Il mitocondrio è in grado di svolgere molteplici funzioni. La più importante tra esse consiste nell'estrarre energia dai substrati organici che gli arrivano per produrre un gradiente ionico che viene sfruttato per produrre ATP. Gli altri processi in cui il mitocondrio interviene sono: 1) l'apoptosi e la morte neuronale da tossicità da glutammato, 2) regolazione del ciclo cellulare, 3) regolazione dello stato redox della cellula, 4) sintesi dell'eme, 5) sintesi del colesterolo, 6) produzione di calore. La produzione di energia utilizzando i principali prodotti della glicolisi: il piruvato ed il NADH. Essi vengono sfruttati in due processi: il ciclo di Krebs e la fosforilazione ossidativa. Mitocondrio…. mtDNA 16569 coppie di basi e possiede 37 geni Genoma umano mitocondriale 16.572 bp Trascrizione intragenica Mitocondrio umano COX1 COX2 COX3 Evoluzione Tecniche Forensiche Stupri, Racz attacca Loyos "Sta coprendo altri due romeni stupro della Caffarella Tecniche forensi PCR e SEQUENZA su geni mitocondriali e microsatelliti….. CARATTERISTICHE dell’ mtDNA • POLIPLASMIA • ETEROPLASMIA • EFFETTO SOGLIA • SEGREGAZIONE MITOTICA • EREDITÀ MATERNA POLIPLASMIA In ogni cellula sono presenti molti mitocondri ed ogni mitocondrio contiene multiple copia del suo genoma (eccetto piastrine e ovulo non fertilizzato) → migliaia di copie mtDNA / cell. Durante la divisione cellulare i mitocondri vengono distribuiti casualmente alle cellule figlie e quindi la genetica mitocondriale è più simile alla genetica di popolazione che alla genetica mendeliana. ETEROPLASMIA In tessuti normali tutte le copie di mtDNA sono identiche → omoplasmia. Nel caso di una mutazione del mtDNA questa può colpire tutte le copie oppure essere presente solo in una percentuale di genomi → eteroplasmia. Generalmente i polimorfismi neutrali sono omoplasmici mentre la maggior parte delle mutazioni-malattia sono eteroplasmiche → eteroplasmia cellulare o mitocondriale? EFFETTO SOGLIA L’espressione clinica delle mutazioni del mtDNA è determinata dalla relativa proporzione wild type / mutato in un determinato tessuto; è necessario un numero minimo di copie per danneggiare il metabolismo energetico di un determinato organo o tessuto (valore relativo e non assoluto) (SNC, cuore, muscolo, rene e ghiandole esocrine) (bilancio energetico). SEGREGAZIONE MITOTICA Durante la divisione cellulare la proporzione di genomi mutati può variare per deriva nelle cellule figlie, con conseguente cambiamento fenotipico. EREDITÀ MATERNA Virtualmente tutti i mitocondri dello zigote derivano dall’oocita e perciò la modalità di trasmissione delle mutazioni mt differisce dalla trasmissione mendeliana classica: madre portatrice → trasmissione a tutta la progenie, ma solo le figlie femmine possono trasmettere la mutazione ai loro figli. Eteroplasmia + effetto dose → eccezioni fenotipiche all’eredità matrilineare. Malattie MITOCONDRIALI http://www.webalice.it/prati_50/malattiemito.htm • • • • • • • • • • • • • • • • • • • • • • • • • • • • • • Malattia Di Alpers - Polidistrofia cerebrale progressiva infantile. Sindrome Di Barth - Cardiomiopatia Infantile Mortale. Mancanza Della Carnitina: Malattie con disturbo della demolizione degli acidi grassi - Codice di esenzione: RCG070 Carenza della CPT (carnitin-palmitin-trasferasi) Mancanza Del Complesso I - carenza di NADH deidrogenasi (NADH-CoQ riduttasi). Mancanza Del Complesso II - Carenza di succinato deidrogenasi. Mancanza Del Complesso III - Carenza di Ubiquinone-citocromo c ossidoriduttasi. Mancanza Del Complesso IV/Mancanza Del Cox – Mancanza Complessa Di V - Mancanza del Trifosfato di adenosina Synthase:Sindrome della oftalmoplegia esterna progressiva cronica. CPEO - Sindrome Esterna Progressiva Cronica Di Oftalmoplegia: Eredità mendeliana - materna - sporadica . MELAS - Codice di esenzione: RN0710 KSS - sindrome di Kearns-Sayre (spodadica) - Codice di esenzione: RF0020 NARP Inizio: Infanzia - eredità materna Codice di esenzione: RF0030 MILS - Sindrome di Leigh ereditata per via matrilineare Codice di esenzione: RF0030 MERFF - Epilessia mioclonica, con le fibre ragged-rosse - Eredità materna o sporadica - Codice di esenzione: RF0020 Sindrome di Pearson: Eredità sporadica - Inizio: Infanzia - Codice di esenzione: RN1600 MDS La sindrome da deplezione del DNA mitocondriale - Codice di esenzione: RN0710 MNGIE : - Codice di esenzione: RN0710 Mancanza di CPT I Mancanza di CPT II Acidosi lattica : LCAD - Mancanza A catena lunga Della Deidrogenasi Dell'Acilico-CoA Sindrome di Leigh: da http://www.telethon.it/ Codice di esenzione: RF0030 LHON La neuropatia ottica ereditaria di Leber (LHON) Malattia Di Luft : Sintomi: Ipermetabolismo, Mancanza Della Carbossilasi Del Piruvato : Mancanza Della Deidrogenasi Del Piruvato : Malattia di Alzheimer: il cinque per cento circa dei malati anziani presenta la stessa mutazione del DNA mitocondriale La sindrome da deplezione del DNA mitocondriale (MDS) STOP