Anno diciottesimo settembre 2013 OtticaFisiopatologica ® Guest Editorial Biologia Molecolare del Glaucoma: Ruolo dello Stress ossidativo nel segmento anteriore nel Glaucoma cronico ad angolo aperto - TERZA PARTE Sergio C. SACCÀ1, Aldo VAGGE2, Alberto Izzotti3 Diparitmento Testa/Collo, Ospedale San Martino, Unità Oftalmologica, Genova Dipartmento di Neuroscienze, Oftalmologia & Genetica, Università di Genova, Clinica Oculistica, Università di Genova 3 Dipartmento di Scienza della Salute, Facoltà di Medicina, Università di Genova 1 2 4.0 La proteomica dell’umor acqueo riflette la patogenesi del glaucoma L’endotelio della CA (ACE) è non solo un gruppo di cellule che agiscono come una barriera tra l’UA e i tessuti circostanti, ma come nei vasi, è un organo reale con la funzione di modulare il tono oculare e la quantità del flusso in risposta a stimoli umorali, nervosi e meccanici. In condizioni fisiologiche l’ACE gioca un ruolo attivo di interscambio cellulare, essendo in grado di adattarsi funzionalmente e strutturalmente alle variazioni dell’ambiente (Verma et al 2003). La normale funzione endoteliale dipende sia dalla continuità anatomica del monostrato cellulare sia dalla sua integrità funzionale (Furchgott e Zawadzki 1980). Nei vasi, la disfunzione endoteliale è caratterizzata da vasocostrizione, aggregazione piastrinica, proliferazione delle cellule muscolari lisce, ed è correlato ad una ridotta biodisponibilità di ossido nitrico (NO), un carico ossidativo eccessivo e ad un aumento degli effetti dell’endotelina 1 (Monnink et al 2002; Landmesser et al 2002) (Fig. 6). L’NO è una delle sostanze più importanti prodotte dall’endotelio; esso è un potente vasodilatatore, un inibitore della crescita delle cellule endoteliali e dell’infiammazione. L’ossido nitrico è il maggior fattore intercellulare ed extracellulare contro lo stress ossidativo, ed ha un benefico effetto antiossidante contro i ROS, come l’H2O2 il cui effetto deprimente sul deflusso dell’UA è stato accertato (Lutjen-Drecoll 2000). Un ruolo prominente nella disfunzione endoteliale deve essere assegnato all’attivazione dell’NO da parte dei ROS. La reazione dei ROS con NO produce perossido nitriti i quali sono agenti citotossici quindi decrementano la biodisponibilità di NO o lo inattivano direttamente (Aslan et al 2008). L’endotelina 1 (ET1), un peptide vasocostrittore potente di produzione endoteliale che agisce su specifici recettori presenti solo su cellule muscolari lisce e che causa vascocostrizione e crescita cellulare. L’ET1 opera mediante la stimolazione della produzione di NO il quale agisce come feedback negativo inibendo la produzione di ulteriore ET1 (Heitzer et al 2001). In caso di riduzione di biodisponibilità di NO questo meccanismo di feedback negativo è compromesso e conseguentemente l’effetto vascocostrittivo dell’ET1 è incrementato (Haynes e Webb 1998). 155 Anno diciottesimo settembre 2013 Guest Editorial Biologia Molecolare del Glaucoma: ruolo dello stress ossidativo nel segmento anteriore nel glaucoma cronico ad angolo aperto - Terza parte fig. 6 156 Fig. 6 Come nella disfunzione endoteliale classica quella che colpisce il Trabecolato produce alterazioni a carico della biodisponibilità dell’Ossido Nitrico e della endotelina 1. Il TNF-α regola l’espressione e l'attività NOS, che esercita effetti diretti sulla produzione del NO. TNF-α aumenta l’espressione iNOS attivando la via NF-κB. Aumentando l’espressione del TNF-α aumenta la produzione di ROS. TNF-α attiva anche la trascrizione della NF-κB che regola l’expression dei geni coinvolti nell'infiammazione e nello stress ossidativo. Un equilibrio tra vasocostrittori e vasodilatatori è necessario per mantenere la struttura fisiologica e la funzione endoteliale (Gibbons 1997). Ogni qualvolta l’equilibro tra vasocostrittori e vasodilatatori è alterato, come nel glaucoma, il risultato è la disfunzione endoteliale ed il danno che hanno come conseguenza è la perdita di proteine dalle cellule nell’UA. L'AC è un lume di un vaso costituito dalla cornea e dall’iride congiunti insieme mediante il TM. La CA contiene l’UA. Il volume della CA è approssimativamente di 0,25 ml mentre il volume della camera posteriore è 0,26 ml. L’UA ha la funzione di garantire la trasparenza ottica, l’integrità delle strutture, la nutrizione in assenza di vasi sanguigni (Izzotti et al 2009). Inoltre, questo liquido ha il compito di proteggere e fornire i nutrienti alla cornea, al cristallino ed al TM (Izzotti et al 2006; Fuchshofer e Tamm 2009). Altre funzioni ascrivibili all’afflusso d’UA sono state meno chiaramente definite (Krupin e Civan 1996) ed includono la distribuzione di antiossidanti, come l’ascorbato e la partecipazione alla risposta immune locale. L’epitelio ciliare concentra ascorbato nell’UArendendolo concentrato 40 volte di più nell’UA che nel plasma sanguigno (Krupin e Civan 1996). È possibile che l’ascorbato non sia solo uno scavenger di ROS, ma possa essere anche un regolatore dell’attività dei canali ionici funzionando come un modulatore endogeno dell’eccitabilità neuronale (Nelson et al 2007). In ogni caso le cellule nella via di deflusso sono soggette a stress ossidativo cronico e vanno incontro ad un'attività ridotta dell’attività del proteasoma nel trabecolato (Govindarajan et al 2008). Pertanto, qualsiasi alterazione della funzione del proteasoma dovuta allo stress ossidativo od all’invecchiamento dovrebbe inoltre aumentare il tasso di accumulo di miocillina mutante nel reticolo endoplasmatico e contribuire agli effetti patogenici di questa proteina mutata nelle attività mitocrondriali nelle cellule trabecolari umane (He et al 2009). L’UA rappresente un contenitore proteico biologico fluido fondamentale per la fisiopatologia dell’occhio (Civan 2008). Tuttavia la relazione tra TM e proteine dell’UA in relazione alla patogenesi del POAG non è stata ancora valutata. Molte proteine OtticaFisiopatologica ® Biologia Molecolare del Glaucoma: ruolo dello stress ossidativo nel segmento anteriore nel glaucoma cronico ad angolo aperto - Terza parte fig. 7 fig. 7 Il profilo proteico del paziente glaucomatoso da un punto di vista quantitativo è simile a quello del paziente non affetto. Tuttavia da un punto di vista qualitativo le proteine espresse nell’UA dei due gruppi sono assolutamente differenti. 157 espresse ad alti livelli in pazienti sani sono ridotte in pazienti con POAG, mentre altre proteine presenti a bassi livelli in soggetti normali sono incrementate in pazienti con POAG (Fig. 7). Recentemente abbiamo scoperto sei classi di proteine specificatamente presenti nell’UA in pazienti glaucomatosi avanzati (Izzotti et al 2010a). 5.0 Proteine nell’umor acqueo nei pazienti glaucomatosi La prima classe di proteine sono proteine mitocondriali implicate nella catena di trasporto degli elettroni, nel trasporto trans-membrana, nella riparazione proteica e nel mantenimento dell’integrità mitocondriale. La seconda classe sono proteine implicate nell’induzione dell’apoptosi, attraverso la via intrinseca mitocondrio dipendente. La terza classe sono proteine cellulari che connettono le cellule, queste includono le catenine, le placche proteiche giunzionali, le dineine e le caderine. La quarta classe è composta da proteine neuronali come l’optineurina o fattori di crescita e implicati nella differenziazione e la sopravvivenza neuronale e nella neurogenesi. La quinta classe include le proteine chinasi implicate nell’apoptosi, nell’attivazione e trasduzione del segnale. Infine, la sesta classe è concernente lo stress ossidativo ed include: ossido nitrico sintetasi, superossido dismutasi e la glutatione S-transferasi 1 microsomiale. Tutte queste proteine attestano che la composizione dell’UA è correlata e riflette il meccanismo della patogenesi del glaucoma. La presenza di proteine mitocondriali, normalmente segregate all’interno di mitocondri intatti, riflette il fatto che le cellule endoteliali del TM sono affette da Anno diciottesimo settembre 2013 Guest Editorial Biologia Molecolare del Glaucoma: ruolo dello stress ossidativo nel segmento anteriore nel glaucoma cronico ad angolo aperto - Terza parte 158 perdita mitocondriale e da disfunzione come si verifica specificatamente solo nel TM e non in altri tessuti della CA durante il glaucoma. La presenza di proteine endoteliali nell’UA indica che il trabecolato subisce alterazioni strutturali e che in particolare le sue cellule endoteliali perdono proteine mitocondriali come una conseguenza di una delezione del DNA mitocondriale che determina un malfunzionamento dei mitocondri e una destrutturazione trabecolare che porta all’apoptosi. La perdita cellulare è determinata non solo da proteine pro-apoptotiche ma anche da altri meccanismi implicati e rivelati dalla presenza di altre proteine: infiammazione, disregolazione vascolare ed ipossia (Choi e Benveniste 2004; Li et al 2006). Infatti proteine di questi gruppi funzionali sono espresse nell’UA di pazienti glaucomatosi. Troviamo ad esempio la proteina BIK, normalmente localizzata all’interno del mitocondrio, che attiva il processo apoptotico attraverso la via intrinseca, e la proteina FAS che è responsabile dell’attivazione dell’apoptosi attraverso la via estrinseca in risposta all’infiammazione e/o allo stress ossidativo. La FAS inoltre, provoca l’apoptosi incrementando il rilascio di miocilina dal mitocondrio nel compartimento citosolico delle cellule trabecolari (Sakai et al 2007). La presenza di “proteine che connettono le cellule” nell’UA del paziente glaucomatoso riflette il danneggiamento di organizzazioni citoscheletriche, adesioni cellula-cellula e capacità di migrazione (Lee e Tomarev 2007). La caldessina presente nell’UA può essere associata con la presenza di miocilina mutata. La miocilina, la prima proteina geneticamente associata con lo sviluppo del glaucoma, è un costituente dell’UA umano ed è espressa in molti tessuti oculari con un’alta espressione osservata nelle cellule del trabecolato (Adam et al1997). La calnexina è una proteina legante il calcio che gioca un ruolo importante nel dispositivo di controllo della qualità del reticolo endoplasmatico mantenendo il ruolo controllo sulle strutture delle proteine ripiegate in modo non corretto. Essa è normalmente localizzata nei melanosomi, la sua presenza nell’UA è probabile che sia causata dalla morte di cellule pigmentate del TM indotta dalla miocilina mutante e wild-type a seconda della presenza di proteine malripiegate nell’ER (Liu and Vollrath 2004). La miocilina è una proteina secretoria che fa da segnale (Hebert e Molinari 2007). Questa ha sia una funzione intracellulare che intercellulare (Ueda et al 2002) che può essere trovata in vari organelli come il reticolo endoplasmatico (Liu and Vollrath 2004), apparato di Golgi (O’Brien et al 2000) ed inoltre nei mitocondri (Wentz-Hunter et al 2002). La miocilina incrementa la concentrazione di calcio nel citoplasma e nei mitocondri, probabilmente attraverso la disregolazione dei canali del calcio (He et al 2009). Un eccessivo calcio citoplasmatico determina un sovraccarico di calcio mitocondriale a cui consegue una iper-produzione di ROS, depolarizzazione delle membrane mitocondriali ed inibizione della produzione di ATP, tutti eventi segnali di una disfunzione mitocondriale ed eventuale apoptosi (Jackson and Thayer 2006; Dahlem et al 2006). Perciò OtticaFisiopatologica ® Biologia Molecolare del Glaucoma: ruolo dello stress ossidativo nel segmento anteriore nel glaucoma cronico ad angolo aperto - Terza parte la mutazione di miocilina altera la funzione mitocondriale nelle cellule trabecolari umane (He et al 2009) e può conferire una sensibilità differente allo stress ossidativo dipendente dalla mutazione di questa proteina (Joe and Tomarev 2010) come indurre le basi genetiche nel glaucoma giovanile o nel POAG ROS-mediato. La presenza di proteine neuronali nell’UA non è sorprendente, perché le cellule trabecolari hanno un’origine neuro-ectodermica, esprimendo, almeno in parte, un fenotipo simil-neuronale (Steely et al 2000) delle cellule trabecolari derivando dalle cellule mesenchimali della cresta neurale (Cvekl e Tamm 2004). L’optineurina gioca un ruolo neuroprotettivo nell’occhio e nel nervo ottico, protegge le cellule dal danno ossidativo e blocca il rilascio di citocromo C dai mitocondri (De Marco et al 2006). La sua presenza nell’UA nei soggetti glaucomatosi suggerisce un tentativo anti-apoptotico da parte delle cellule trabecolari attraverso la regolazione della via NFk-B (Ray e Mookherjee 2009). Viceversa la presenta di anchirina testimonia il processo degenerativo delle cellule trabecolari (Scotland et al 1998). Di grande interesse sembra essere la presenza di proteina chinasi C (PKC) nell’umor acqueo. Effettivamente, questa potrebbe influenzare il deflusso dell’UA essendo implicata sia nella contrazione che nel rilassamento cellulare, nelle variazioni morfologiche del trebecolato e nelle cellule sclero-corneali (Khurana et al 2003) e nella secrezione delle metallo-proteinasi della matrice (Husain et al 2007). Una sollecitazione meccanica induce variazioni di un grande numero di geni che sono noti per influenzare facilità di deflusso alterando la composizione della matrice cellulare, del citoscheletro e dell’adesione delle cellule (Luna et al 2009). La constatazione che le alterazioni proteomiche nell’UA riflettano la patogenesi del glaucoma confermano l’importanza della motilità trabecolare. Un malfunzionamento trabecolare è multifattoriale essendo correlato non solo ad una disfunzione mitocondriale che determina una perdita delle cellule trabecolari endoteliali, ma anche da alterazione di cellule della matrice extracellulare e dall’alterazione di espressione di geni che regolano la funzione del TM e la sua motilità. Perché si sviluppi un glaucoma è necessaria l’attivazione di molti fattori: ad esempio l’invecchiamento, la predisposizione genetica, l’ambiente esogeno e fattori endogeni. Fattori ambientali possono interagire con la predisposizione genetica. In alcune famiglie la malattia ha una chiara ereditarietà dominante, anche se in casi molto rari. In un gran numero di casi invece, c’è una certa predisposizione genetica testimoniata dalla presenza di altri membri della famiglia affetti dalla malattia, pur avendo un grado di parentela lontano. In particolare, un aspetto relativo è la sensibilità individuale alla luce: infatti, questo potrebbe favorire la produzione di radicali liberi che potrebbero indurre danno cellulare. Effettivamente i ROS sono aumentati nell’UA dei soggetti glaucomatosi determinando una riduzione degli antiossidanti totali (Ferreira et al 2004). In particolare il nostro gruppo ha dimostrato recentemente che nell’UA 159 Anno diciottesimo settembre 2013 Guest Editorial Biologia Molecolare del Glaucoma: ruolo dello stress ossidativo nel segmento anteriore nel glaucoma cronico ad angolo aperto - Terza parte fig. 8 160 Fig. 8 I nostri dati ottenuti mediante tecnologia antibody microarray hanno evidenziato differenze sostanziali dei livelli di glutammina sintasi (GS), ossido nitrico sintasi (NOS) superossido dismutasi (SOD) e glutatione transferasi (GST) nell’umore acqueo dei soggetti glaucomatosi e dei non affetti. I livelli di SOD e di GST erano significativamente inferiori (2,0 - e 2,2 volte, p < 0,01) tra i pazienti con glaucoma; mentre l’espressione di NOS e GS era significativamente più elevata (2,2 e 2,6 volte, p < 0,01 ) tra i pazienti con glaucoma. La sovrapproduzione di NO attraverso NOS inducibile può formare prodotti tossici e modificare le condizioni metaboliche del Trabecolato. L'espressione maggiore del GS potrebbe essere correlata con l’insulto neuronale o con il ruolo potenziale del glutammato come modulatore dei segnali nel corpo ciliare. La ridotta espressione degli enzimi antiossidanti SOD e GST potrebbe aggravare lo sbilanciamento tra ROS e NOS che si verifica in corso di glaucoma. di pazienti glaucomatosi, gli enzimi antiossidanti superossido dismutasi 1 e 2 e glutatione S-transferasi 1 sono significativamente diminuiti in pazienti con POAG rispetto i controlli, mentre gli enzimi pro-ossidanti ossido nitrico sintetasi 2 e glutammato/ammonio ligasi sono significativamente aumentati in pazienti con POAG rispetto i controlli (Bagnis et al 2012) (Fig. 8). Questo disequilibrio esita in uno stato pro-ossidativo che colpisce nel CA soprattutto il TM, che è particolarmante sensibile al danno ossidativo, innescando così la cascata patogenetica del glaucoma (Izzotti et al 2009). L’importanza dello stress ossidativo nella patogenesi del glaucoma è ulteriormente evidenziata dalla recente scoperta che alcuni farmaci antiglaucomatosi con il Timololo (Izzotti et al 2008) e Dorzolamide (Saccà et al 2011) comunemente usati nel trattamento del glaucoma hanno proprietà antiossidanti e contrasta le conseguenze negative del danno ossidativo come si verifica in tutto il trabecolato e specificatamtente delle sue componenti endoteliali, proteggendo cellule e mitocondri. Il Timololo ha un effetto antiossidante sull’intera cellula mentre la Dorzolamide esercita la sua attività difensiva verso lo stress ossidativo solo in presenza di mitocondri intatti. Perciò, farmaci il cui target sono i processi mitocondriali fondamentali come la produzione di energia o la generazione di radicali liberi, o specifiche interazioni di proteine correlate a malattie con mitocondri, sono molto promettenti per la terapia del glaucoma. CONCLUSIONI Grazie all’uso di nuove tecnologie le basi molecolari del glaucoma si stanno iniziando a capire ed in un prossimo futuro queste conoscenze potranno essere sfruttate per applicazioni pratiche sia nel campo della diagnostica sia in quello della terapia. Le tecniche “Microarray” basata sulla proteomica in grado di rilevare i primi danni molecolari nel glaucoma includono l'espressione genica che può essere applicata in vitro sulle cellule endoteliali. Su soggetti umani questa analisi è stata usata sui leucociti circolanti ed è stata in grado di discriminare tra pazienti glaucomatosi e controlli (Colak et al 2012) Molto promettente sembra essere la metodica antibody microarray che, a OtticaFisiopatologica ® Biologia Molecolare del Glaucoma: ruolo dello stress ossidativo nel segmento anteriore nel glaucoma cronico ad angolo aperto - Terza parte differenza di altri metodi, è in grado di quantificare proteine del glaucoma mediante una tecnica moderatamente invasiva come una puntura corneale. Ed è immaginabile che questo metodo possa essere migliorabile mediante micropunture (Izzotti et al, 2012). Questo metodo si basa sull'identificazione di diverse proteine differenzialmente espresse nell’UA in soggetti sani o malati mediante anticorpi specifici marcati con fluorescenza. I segnali fluorescenti sono acquisiti per mezzo di uno scanner laser e analizzati con software in grado di valutare l'espressione di gruppi di proteine così da essere in grado di distinguere il pattern di espressione di un soggetto normale da quello affetto da POAG. La conoscenza dei meccanismi molecolari che portano all’ insorgenza del POAG contribuiranno a sviluppare nuovi approcci terapeutici, contrastare in TM stress ossidativo e le sue conseguenze molecolari, il miglioramento del metabolismo energetico mitocondriale, correggendo e riducendo l’apoptosi. Questo approccio molecolare ci permetterà presto di comprendere quali segnali molecolari portano l’informazione del danno dalla Camera Anteriore alla testa del nervo ottico, ovvero il fodamento molecolare che sta alla base del Glaucoma e della perdita del Campo Visivo. BIBLIOGRAFIA - Adam MF, Belmouden A, Binisti P, Brezin AP, Valtot F, et al. 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