ASSOCIAZIONE NAZIONALE PER LA LOTTA CONTRO LE MICROCITEMIE IN ITALIA Dott.ssa Roberta Piscitelli TALASSEMIE ED EMOGLOBINOPATIE Corso di formazione professionale per Medici e Pediatri di famiglia Il ruolo del medico del territorio negli screening per le emoglobinopatie: presentazione di casi clinici Fiumicino, 28 settembre 2013 A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Screening sanitario E’ un intervento sanitario che mira a mettere in evidenza la presenza di un’eventuale malattia nelle sue fasi iniziali A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Ruolo del medico del territorio nel programma di screening Al medico del territorio dovrebbero essere assicurate: Informazioni sulle evidenze scientifiche dell’efficacia dello screening Possibilità di partecipare alle fasi della programmazione e della valutazione del programma di screening Conoscenza delle strutture di riferimento di 1° livello, di approfondimento diagnostico-terapeutico, di follow-up Informazione sugli esiti degli esami dei propri pazienti e sulle indicazioni diagnostiche terapeutiche fornite A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Contributo del medico del territorio al programma di screening Il medico del territorio può operare attivamente in una campagna di screening: Informando il centro di coordinamento sui soggetti non eleggibili Aumentando la partecipazione al programma agendo da tramite con i non rispondenti Aumentando l’accettabilità riducendo l’ansia Segnalando le malattie osservate in soggetti non rispondenti alla screening Contribuendo al controllo di qualità del programma di screening con la segnalazione di difetti nelle procedure A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Interventi e obiettivi Screening Prevenzione Diagnosi precoce A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Screening per le malattie genetiche E’ una metodologia che ha lo scopo di identificare individui il cui genotipo sia causa determinante di malattia nell’individuo oggetto dello screening e/o nei suoi discendenti A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Interventi e obiettivi Screening Portatore Informazione Controllo sulla popolazione A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Screening per le malattie genetiche screening screening screening screening screening neonatale adolescenziale-scolastico prematrimoniale preconcezionale prenatale A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Effetti legati allo screening Effetti positivi: Diagnosi presintomatica di una malattia o la predisposizione a sviluppare malattia genetica Identificazione dello stato di portatore sano di una malattia genetica, con relative implicazioni sulla sfera riproduttiva Effetti negativi: Ripercussioni psicologiche: stati di ansia, senso di colpa, discriminazioni sociali A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Programma di prevenzione della talassemia nel Lazio Screening scolastico Screening in popolazione giovane-adulta A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Protocollo applicato allo screening scolastico STEP 1: esame morfologico eritrocitario su striscio sottile resistenze globulari osmotiche (Simmel test) STEP 2: esame emocromocitometrico STEP 3: determinazione della frazione emoglobinica HbA2 (elettroforesi su acetato di cellulosa a pH alcalino o HPLC) A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Protocollo applicato allo screening della popolazione giovane-adulta Esame morfologico eritrocitario su striscio sottile Resistenze osmotiche globulari (Simmel test) Esame emocromocitometrico Tracciato cromatografico HPLC Metabolismo del ferro (sideremia, UIBC, ferritina) Bilirubina totale e frazionata A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Esami di 2° livello Studio familiare Sintesi globinica in vitro Studio del DNA dei geni globinici A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Adesione allo screening scolastico Adesione media in 38 anni = 68,6 % A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma 1° caso clinico Paziente V.M. Età 36 aa Sesso F Origini Romania Bilirubina Grav. 12a sett. RBC (x1012/l) Hb (g/dl) MCH (pg) MCV (fL) Morf. Emolisi HbA2 HbF Sider. Ferr. Dir. Eritr. (%) (%) (%) (γ%) (µg/L) Tot. (mg%) 4,37 10,2 23,4 74 ++ 90 3,3 1.6 91 52 0.08 0.46 Diagnosi: HbA2 limite alto della norma. Anemia in gravidanza Consigli: Globinosintesi e studio del DNA per forme silenti A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Dati ematologici, emoglobinici e biochimici del partner Bilirubina 12a sett. RBC (x1012/l) Hb (g/dl) MCH (pg) MCV (fL) Morf. Emolisi HbA2 HbF Sider. Ferr. Dir. Eritr. (%) (%) (%) (γ%) (µg/L) Tot. (mg%) 6,11 12,2 20,0 69 ++ 85 4,6 0.6 83 173 0.14 0.65 Diagnosi: Beta microcitemia Consigli: Studio DNA A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Dati ematologici, emoglobinici e biochimici della probanda Grav. 15a sett. Bilirubina RBC (x1012/l) Hb (g/dl) MCH (pg) MCV (fL) Morf. Emolisi HbA2 HbF Sider. Ferr. Dir. Eritr. (%) (%) (%) (γ%) (µg/L) Tot. (mg%) 4,51 10,3 22,8 72 ++ 85 3,3 1,5 81 27 0,06 0.31 Diagnosi: HbA2 limite alto della norma Anemia in gravidanza A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Analisi molecolare dei geni globinici (16a settimana) Partner Geni Geni IVS–I nt 110 WT Diagnosi: microcitemia A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Analisi molecolare dei geni globinici Approccio urgente causa gravidanza inoltrata (15a settimana) Geni Geni Geni Probanda IVS–I nt 110 - 3.7 cod 27 Diagnosi: Portatore sano di + microcitemia da: delezione -3.7 e da mutazione IVS-I-110 (G→A) in un gene globinico Presenza di mutazione cod 27 (G→T) in un gene globinico A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Hb nell’adulto sano HbA (Alfa2 ; Beta2 ) 97 - 99 % 97 – 99 % Alfa 2 – Beta 2 HbA2 (Alfa2 ; Delta2 ) 1 - 3,2 % 1 – 3,2 % Alfa 2 – Delta2 HbF (Alfa2 ; Gamma2 ) Tracce Alfa 2 Tracce – Gamma 2 A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Le emoglobine umane La parziale o mancata sintesi di catene (nei portatori sani di microcitemia) % Hb adulta normale % HbA2 Se però è ridotta o è assente anche la sintesi delle catene (sempre nei portatori sani di microcitemia) l’aumento della % dell’ HbA2 viene ridimensionato. Il mancato aumento della % dell’ HbA2, caratteristica fondamentale della microcitemia, rende più difficile la diagnosi A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma β talassemie atipiche (associazione + talassemia) microcitemia classica Hb g/dl MCV fl MCH pg Alteraz. Morfol. RGO HbA2 % 12,6 64,6 20,2 ++/+++ 5,0 + microcitemia Hb g/dl MCV fl MCH pg Alteraz. Morfol. RGO HbA2 % 12,7 68,0 21,2 ++ 3,2 + codone 27 Hb g/dl MCV fl MCH pg Alteraz. Morfol. RGO HbA2 % 14,2 86,0 27,7 / N 1,8 A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Fattori genetici che hanno modificato il fenotipo della paziente globinici globinici DIFETTI NEI GENI attenuazione dei caratteri riduzione valori dell’HbA2* * Tra i fattori acquisiti in grado di modificare il fenotipo dei portatori sani di β microcitemia c’è anche l’anemia sideropenica che può determinare dell’HbA2 fino a valori borderline o addirittura normali A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma 2° caso clinico Paziente L.M. Età 1 aa Sesso M Origini Italia Anamnesi prossima: ospedalizzato per incidente domestico Applicato saturimetro si è osservato una pulsossimetria (SpO2)pari all’80% denotante grave deficit di ossigeno ai tessuti. Ad un esame di emogasanalisi arterioso la saturazione del sangue era perfettamente normale. I valori però sempre ridotti a livello tessutale hanno fatto presupporre disturbi respiratori per deficit di trasporto dell’ossigeno. Modesta anemia microcitica ipocromica A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Dati ematologici, emoglobinici e biochimici del probando Bilirubina RBC (x1012/l) Hb (g/dl) MCH (pg) MCV (fL) Morf. Emolisi HbA2 HbF Sider. Ferr. Dir. Eritr. (%) (%) (%) (γ%) (µg/L) Tot. (mg%) 4.10.12 3,74 9,3 24,8 80 + ++ 80 3,5 2,4 n.p. n.p. n.p. n.p. Diagnosi: Diagnosi non conclusa Tracciato Cromatografico Emoglobinico Anomalo Anemia microcitica Siero non pervenuto DNA in corso A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Dati ematologici, emoglobinici e biochimici dei familiari Bilirubina RBC (x1012/l) Hb (g/dl) MCH (pg) MCV (fL) Morf. Eritr. Emolisi (%) HbA2 (%) HbF (%) Sider. (γ%) Ferr. (µg/L) Dir. Tot. (mg%) Padre 8.10.’12 5,01 14,8 29,5 89 + 99 2,8 0,4 94 Madre 8.10.’12 4,52 14,0 30,9 94 + 99 2,6 0,4 114 Fratello 29.01.13 4,39 12,6 28,7 87 / 99 2,6 0,6 67 0,07 0,32 26 0,06 0,30 28 0,07 0,39 Diagnosi: Assenza microcitemia DNA in corso A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Dati ematologici, emoglobinici e biochimici del probando Bilirubina RBC (x1012/l) Hb (g/dl) MCH (pg) MCV (fL) Morf. Eritr. Emolisi (%) HbA2 (%) HbF (%) Sider. (γ%) Ferr. (µg/L) Dir. Tot. (mg%) Probando 29.1.’13 3,86 9,8 25,3 79 ++ 92 3,3 1,8 79 19 0,31 0,08 Diagnosi: Presenza Hb abnorme lenta Terapia marziale in corso A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Difetti molecolari dei geni globinici del probando Presenza Hb Cheverly da mutazione TTT > TCT (Phe>Ser) al cod 45 di un gene beta globinico evidenziata mediante sequenziamento genico A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Hb Cheverly cod 45 Phe>Ser Hb instabile Diminuita affinità per l’ossigeno Modesta anemia emolitica cronica Presenza di corpi di Heinz Reticolocitosi A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma 3° caso clinico Paziente A.E. Età 36 aa Sesso F Origini Italia Anamnesi familiare: madre: n.d.r. padre: splenectomizzato a 35 aa anemia marcata mai trasfuso deceduto per infarto a 65 aa Anamnesi prossima: Amenorrea da circa 9 mesi Hb 7,9 g/dl - MCV 77 uc – G.R. 4.48 mil/mmc Sideremia 77 mcg/dl - Ferritina 162 (mcg/l) Splenomegalia (20 cm all’AC) A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Dati ematologici, emoglobinici e biochimici della probanda Bilirubina RBC (x1012/l) Hb (g/dl) MCH (pg) MCV (fL) Morf. Eritr. Emolisi (%) HbA2 (%) HbF (%) Sider. (γ%) Ferr. (µg/L) Dir. Tot. (mg%) 14.9.’94 (17aa) 3,72 9,0 24,1 75 +++ 95 3,6 10,2 84 52 np 2.11.’11 3,72 8,5 22,9 75 +++ 88 3,4 10,6 94 197 0,94 np 3,96 Diagnosi: Sospetta Talassemia Intermedia DNA in corso A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Esame ecografico addome superiore Fegato: nei limiti Colecisti: distesa, con modica presenza sabbia biliare Milza: notevolmente aumentata di dimensioni (Diametro Bipolare cm 19,6) con ecostruttura omogenea. Ectasia della vena splenica che misura all’ilo 10,0 mm N.d.r. a carico degli altri organi A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Analisi molecolare geni globinici della probanda Talassemia Intermedia, a trasmissione dominante, da mutazione frameshift al codone 120 (-A) nel terzo esone di un gene beta globinico, evidenziata mediante sequenziamento genico A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Hb Filottrano cod 120 (-A) Modesta anemia emolitica / anemia cronica Moderata microcitosi Moderata ipocromia A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma 4° caso clinico Paziente P.M.O Età 38 aa Sesso F Origini Bulgaria Anamnesi remota: a 6 aa diagnosi di morbo di Cooley (trasfusa fino al momento del TMO); nel 1993 TMO e splenectomia; nel 1995 rigetto di midollo tardivo trattato con cortisonici; nel 2004 epatite acuta di tipo A (trasfusa con 4 sacche di emazie concentrate); nel 2006 epatectomia sinistra per adenoma epatico. A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Dati ematologici, emoglobinici e biochimici della probanda e della sorella % HbF % Bilirub. Totale mg/dL Ferritina ng/ml 70 4,8 27,5 3,34 2,183 72 5,1 0,8 0,81 63 RBC Mil/mmc Hb g% MCH pg MCV mc Morf. Eritr. Emolisi % HbA2 probanda 2,72 7,4 27,2 85 +++ sorella 5,00 10,9 21,8 65 ++ Diagnosi probanda: Pregressa Anemia Mediterranea Soggetto sottoposto a TMO e splenectomizzato DNA in corso Diagnosi sorella: Beta microcitemia DNA in corso A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Difetti molecolari dei geni globinici β α γ Probanda β0 cod 39 / Hb Mississippi Assenti Assenti Sorella β0 cod 39 Assenti assenti A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Hb Mississippi cod 44 Ser>Cys Questa variante emoglobinica, nel semplice eterozigote Non comporta modificazioni del quadro ematologico Non è associata ad evidenti anomalie cliniche Presenta lieve instabilità Difficilmente sono presenti i corpi di Heinz A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma β0 cod 39 / Hb Mississippi L’alta concentrazione di questa variante, in associazione con un gene β+ talassemico e in presenza di numerose α catene libere, produrrebbe un danno eritrocitario responsabile dell’espressione fenotipica della Talassemia Intermedia. A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma β0 cod 39 / Hb Mississippi La probanda potrebbe non necessitare di terapia trasfusionale continua, nonostante il rigetto del TMO, perché gode di una derepressione dell’attività dei geni -globinici, che si manifesta con un’aumentata produzione di HbF A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma Grazie !!! ( a dopo ) A.N.M.I. Onlus - Centro Studi Microcitemie Roma