Morbo di Paget Osteitis Deformans Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget La prima descrizione della malattia,denominata dall’autore osteitis deformans, è attribuita a Sir James Paget (Medical Chirurgical Society meeting, 1876). Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget Primo paziente affetto da Morbo di Paget Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget Si tratta di una malattia cronica che è caratterizzata da un’alterazione del processo del rimodellamento osseo che presenta due caratteristiche: esso non è finalizzato al mantenimento dell’integrità strutturale dell’osso e quindi della sua efficienza biomeccanica avviene da un ritmo esagerato e disordinato Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget EPIDEMIOLOGIA Raro sotto i 50 anni Rapporto M/F: 3:2 Un buon numero di forme asintomatiche rimane non diagnosticato Incidenza stimata: 4% dei soggetti di età superiore ai 50 anni, 10% nei soggetti molto anziani Italia: prevalenza 1% della popolazione sopra i 55 anni, maggior prevalenza in regione Campagna Prevalenza più elevata in certe aree dell’Inghiltera (5,4% nella popolazione >50 anni. Scozia 30% nella popolazione > 85 anni) Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget EPIDEMIOLOGIA Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget EZIOLOGIA Si ritiene che la malattia di Paget, per la sua insorgenza tardiva e per il parziale coinvolgimento dello scheletro, sia dovuta ad un'infezione ossea sostenuta da un virus lento: all'interno di osteoclasti pagetici inclusioni che assomigliano a quelle del paramixovirus, presenza di DNA del virus del morbillo Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget EZIOLOGIA Riscontrate elevate concentrazioni sieriche di IL-6 Alcuni individui geneticamente più predisposti all'infezione virale: familiarità della malattia di Paget (15- 30% dei pazienti pagetici presenta almeno un parente di primo grado con la stessa malattia) Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget EZIOLOGIA Possibili mutazioni genetiche: gene codificante RANKL sul braccio lungo del cromosoma 18 con aumentata espressione della citochina (attivazione degli OC), gene codificante OPG con aumentata espressione della forma inattivata di OPG (attivazione degli OC), gene codificante sequestosoma I(SQSTMI/p62), proteina che attraverso NF-kB media la differenziazione e attività degli OC. Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget PTH PTHrP VitD3 GC IL-1 IL-11 IL-17 TNF PGE2 Il sistema OPG/RANKL/RANK sM-CSF RANK Cellule Stromali/Osteoblasti RANKL RANK Precursore dell’osteoclasta OPG RANKL OPG RANK Differenziazione + Attivazione + Inibizione dell’apoptosi Osteoclasta Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget ETIOPATOGENESI Infezioni Virali – – – – Virus lenti Paramixo-virus Virus respiratorio sinciziale Virus del cimurro Predisposizione genetica – Familiarita’ nel 14% dei pazienti Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget Infezioni Virali Tramite microscopia elettronica sono stati trovati degli inclusi intranucleari dei virus del gruppo del morbillo Predisposizione genetica Recenti studi di biologia molecolare indicano Il coinvolgimento di piu geni,tra I qualli il rank e Sequestosoma 1(SQSTM1) Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget FISIOPATOLOGIA La caratteristica peculiare e’un aumento del riassorbimento osseo accompagnato da un aumento della neoformazione ossea in grado solitamente di compensare il riassorbimento. 3 FASI 1) Fase osteoporotica,osteolitica o distruttiva 2) Fase mista 3) Fase osteoplastica o sclerotica Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget Fisiopatologia Alterazioni dell’osso pagetico Conseguenze Vascolarizzazione (intensa attività metabolica) Tumefazione calda Sindrome ad alta gittata Sindromi da “furto” vascolare Volume Compressione strutture nervose Efficienza biomeccanica (osso non lamellare, poco mineralizzato, con anomala organizzazione delle trabecole): • Resistenza al carico • Anomala trasmissione del carico sulle articolazioni contigue Deformità, fratture Osteoartrosi secondaria Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget STADI DEL PAGET Fase osteolitica o “calda” Fase mista Fase osteoblastica o “fredda” Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget ANATOMIA PATOLOGICA STRUTTURA A “MOSAICO PALLADIANO” Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget ANATOMIA PATOLOGICA A.TRABECOLE OSSEESCARSAMENTE MINERALIZZATE B.STRUTTURA RETICOLARE C.IRREGOLARI LINEE CEMENTANTI Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget QUADRO CLINICO A)FORME MONOSTOTICHE: 1 OSSO LUNGO B)FORME POLIOSTOTICHE: PIU OSSA Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget PAGET: LOCALIZZAZIONE SCHELETRICA Sedi anatomiche più colpite Pelvi/ anca 6065% Femore 40% Rachide 34% Cranio 31% Omero 23% Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget CARATTERISTICHE D’ESORDIO DEL PAGET Sintomi (%) Localizzazione scheletrica (%) Dolore osseo al movimento 50-60 Monostotico 30 Dolore articolare 40-50 Poliostotico 70 Tumefazione calda 30 Segmenti maggiormente coinvolti (%) Deformità scheletrica 20-30 Pelvi/Anca Dolore radicolare 15-20 Femore 40 Aumento del volume del cranio 10-15 Colonna vertebrale 34 Sordità 5-15 Tibia 33 Cefalea 5-15 Cranio 31 Fratture 5-10 Omero 23 Radio/ulna 12 Asintomatico 30 60-65 Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget QUADRO CLINICO DOLORE OSSEO ARTICOLARE Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget QUADRO CLINICO DEFORMITA’ INCLINAZIONE DELLE OSSA LUNGHE DEFORMITA’ CRANICHE Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget QUADRO CLINICO Tibia a sciabola Femore a bastone pastorale Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget Grave deformità in varo ("a sciabola") e notevole aumento volumetrico della gamba sinistra secondaria a localizzazione monostotica della malattia di Paget. Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget Deformità scheletriche Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget QUADRO CLINICO Ipertrofia della volta cranica, Ipertrofia mascellare (facies leonina) Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget QUADRO CLINICO FRATTURE Completa Fissurazioni della corticale COMPLICAZIONI NEUROLOGICHE Sordita’ Paralisi di nervi cranici Compressione midollare spinale Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget QUADRO CLINICO STRIE ANGIOIDI AL LIVELLO RETINICO INSUFFICIENZA CARDIACA AD ALTA GITTATA Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget M. DI PAGET: disturbi visivi Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget QUADRO CLINICO NEFROLITIASI OSTEOSARCOMA Clinica Ortopedica – Università di Sassari COMPLICANZE DEL PAGET (FREQUENZA: +; +/-; -) Osteo-articolari Neurologiche Osteoartrosi + Compressione: Fratture + Mancata saldatura +/- Altre Ipercalcemia - Tronco encefalico Scompenso cardiaco - Midollo spinale/Cauda Nefrolitiasi - Sarcoma - Nervi cranici Emorragia chirurgica - Radici spinali Edentulia - Furto vascolare: - - Carotide Interna Vertebrale Sordità + Cefalea + Ematoma epidurale - SIOMMMS: Linee guida diagnostiche e terapeutiche della malattia ossea di Paget (2001) http://www.siommms.it/guida.htm Clinica Ortopedica – Università di Sassari COMPLICANZE DELLA MALATTIA DI PAGET REUMATOLOGICHE L'osteoartrosi primitiva e/o secondaria alle deformità delle ossa pagetiche è frequente. Talvolta differenziare il dolore osseo da quello articolare può risultare difficile. Vi può essere, inoltre, associazione con la gotta (descritta dallo stesso James Paget) e condrocalcinosi (pseudogotta); spesso iperuricemia asintomatica. CARDIACHE E RENALI (rare) Il marcato aumento del flusso ematico nelle ossa pagetiche, dove vi sia un interessamento dello scheletro maggiore del 50%, può causare un'insufficienza cardiaca congestizia ad alta gettata. Ipercalciuria e/o litiasi renale (spesso asintomatiche). Clinica Ortopedica – Università di Sassari COMPLICANZE DELLA MALATTIA DI PAGET NEOPLASTICHE La più temibile complicanza della malattia di Paget, presente in meno dell’1% dei pazienti è l’osteosarcoma (5-10% forme poliostotiche, 1-3% forme monostotiche). I pazienti che presentano una trasformazione neoplastica della malattia, accusano forte dolore nelle sedi interessate, che si presentano tumefatte. La fosfatasi alcalina è molto aumentata. Dal punto di vista istologico, la neoplasia può avere i caratteri dell'osteosarcoma, o del condrosarcoma o del tumore gigantocellulare. Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget DIAGNOSI Indagini radiografica(rx+tac) Scintigrafia Diagnosi bioumorale Biopsia ossea Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget DIAGNOSI Indagini radiografica : Rx standard -Forme iniziali: prevalentemente litiche,fissurazioni a v della corticale, Osteoporosi circoscritta del cranio -Fase litica: ispessimento della corticale, accentuazione del disegno trabecolare -Fase sclerotica: ispessimento delle ossa lunghe,aumento della sezione ossea. Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget DIAGNOSI Indagini radiografica : Rx tradizionale Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget DIAGNOSI SCINTIGRAFIA - si usa bisfosfonato marcato con Tc 99 Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget DIAGNOSI Diagnosi bioumorale Indici di riassorbimento osseo ► Idrossiprolina urinaria ► Escrezione urinaria cross-links del collageno ► Rapporto Calcio/Creatinina sullo spot urinario (a digiuno) Indici di formazione ossea ► Fosfatasi alcalina (ALP) sierica totale o ALP ossospecifica ► Osteocalcina sierica? Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget DIAGNOSI Biopsia ossea Necessaria nel sospetto di osteosarma Da solo non indicativa per il MdP Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget TERAPIA MEDICA-CHIRURGICA Storia: Calcitonina,Plicamicina Attualmente: Bisfosfonati Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget INDICAZIONI PER LA TERAPIA CON BISFOSFONATI ► Dolore osseo o articolare nei distretti interessati dal Paget ► Complicanze neurologiche ► Lesioni osteolitiche significative a rischio di frattura ► Interessamento di ossa lunghe, vertebre o della base cranica ► Pazienti da sottoporre a interventi chirurgici delle ossa pagetiche ► Interessamento articolare asintomatico Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget POSOLOGIA E SCHEMI TERAPEUTICI DEI BISFOSFONATI NEL PAGET Bisfosfonato Posologia Indicazione approvata Etidronato os: 400 mg/die/6 mesi os: 1200 mg/die/1 mese SI Clodronato os: 800 mg/die/6 mesi os: 1600 mg/die/3 mesi ev: 300 mg/die x 5 gg NO Tiludronato os: 400 mg/die/6 mesi NO Pamidronato ev: 60-90 mg/die x 3 gg NO Neridronato ev: 200 mg, dose x 1 o 2 giorni SI Alendronato os: 40 mg/die/6 mesi NO Risedronato os: 30 mg/die/3 mesi SI Ibandronato Zoledronato ev: 2-6 mg, dose unica ev: 4 mg, dose unica NO NON IN ITALIA Clinica Ortopedica – Università di Sassari TERAPIA FARMACOLOGICA NELLA MALATTIA OSSEA DI PAGET Il Bisfosfonato ideale deve avere: • dimostrata capacità nel normalizzare il turnover osseo nel maggior numero possibile di soggetti; • dimostrata capacità di possedere un effetto rapido e persistente; • dimostrata capacità nel ridurre l’incidenza di recidiva; • dimostrata capacità nell’arrestare la progressione della malattia e nel prevenire le complicanze; • dimostrata applicabilità in termini di compliance, tollerabilità ed efficacia nella pratica clinica (terapia e.v. rispetto a quella per os); • dimostrata accettabilità del rapporto costi-benefici. Clinica Ortopedica – Università di Sassari Morbo di Paget FOLLOW-UP DEI PAZIENTI ► Pazienti non sottoposti a trattamento – Fosfatasi alcalina sierica totale (annualmente) – Rx lesioni osteolitiche (annualmente) ► Pazienti in terapia – Fosfatasi alcalina sierica totale (ogni 3-4 mesi) – Escrezione urinaria dell'idrossiprolina o dei cross-links del collageno – Rx lesioni osteolitiche (annualmente) Clinica Ortopedica – Università di Sassari